Aleksandar Aničin1, Janez Benedik2, Jure Urbančič3 Balonska dilatacija subglotisne stenoze po delni krikotrahealni resekciji Balloon Dilatation of Laryngotracheal Stenosis after Partial Cricotracheal Resection iZvleČek KLJUČNE BESEDE: zožitve grla in sapnika, kirurgija dihalne poti, krikotrahealna resekcija, krikotrahealna anastomoza, balonska dilatacija Zožitve grla in sapnika predstavljajo življenjsko ogrožajoče stanje, zdravljenje je pogosto zahtevno in zamudno. Posebno entiteto predstavlja idiopatska benigna subglotisna steno- za. Zdravljenje zožitev grla in sapnika je kirurško; odprto in endoskopsko. Pri zdravljenju subglotisne stenoze je zlati standard delna krikotrahealna resekcija. V novejšem času se je kot pomembna dopolnilna metoda razvil endoskopski pristop s supraglotisnim kombini- ranim frekvenčnim predihavanjem in balonsko dilatacijo. V prispevku prikazujemo svoje rezultate pri zdravljenju zahtevnih in dolgih zožitev subglotisa ter sapnika in jih primer- jamo z izkušnjami svetovnih centrov. Pri zožitvah grla in sapnika visoke stopnje je včasih treba uporabiti oba kirurška pristopa: endoskopskega in odprtega, da se doseže dovolj širo- ka dihalna pot. Balonska dilatacija je razmeroma varna in učinkovita metoda za razreše- vanje zožitev, ki je še posebej primerna pri oženju dihalne poti po odprti rekonstrukciji. aBstraCt KEY WORDS: adult laryngotracheal stenosis; airway surgery; cricotracheal resection anastomosis; balloon dilatation. Laryngotracheal stenosis is a life-threatening condition, the treatment of which is often demanding and time-consuming. Benign idiopathic subglottic stenosis represents a sepa- rate entity. The treatment of laryngotracheal stenosis is surgical, open and endoscopic. The gold standard in the treatment of subglottic stenosis is partial cricotracheal resec- tion. Recently, an endoscopic approach with supraglottic combined frequency ventila- tion and balloon dilatation was developed as an essential complementary method. In the article, we have shown our results in treating complex and long stenoses of the subglottis 1 Doc. dr. Aleksandar Aničin, dr. med., Klinika za otorinolaringologijo in cervikofacialno kirurgijo, Univerzitetni klinični center Ljubljana, Zaloška cesta 2, 1000 Ljubljana; Katedra za otorinolaringologijo, Medicinska fakulteta, Zaloška cesta 2, 1000 Ljubljana; aleksandar.anicin@kclj.si 2 Doc. dr. Janez Benedik, dr. med., Kirurška klinika, Klinični oddelek za anesteziologijo in reanimatologijo, Univerzitetni klinični center Ljubljana, Zaloška cesta 2, 1000 Ljubljana; Katedra za otorinolaringologijo, Medicinska fakulteta, Zaloška cesta 2, 1000 Ljubljana 3 Asist. Jure Urbančič, dr. med., Klinika za otorinolaringologijo in cervikofacialno kirurgijo, Univerzitetni klinični center Ljubljana, Zaloška cesta 2, 1000 Ljubljana; Katedra za otorinolaringologijo, Medicinska fakulteta, Zaloška cesta 2, 1000 Ljubljana 277Med Razgl. 2022; 61 Suppl 2: 277–282 ORL 2022_Mr10_2.qxd 2.9.2022 13:00 Page 277 MetoDi oDPrtega in enDoskoPskega kirUrŠkega PristoPa Za ZDravljenje ZoŽitev grla in saPnika Kirurško zdravljenje zožitev grla in sapni- ka vključuje odprti in endoskopski pristop. Način kirurškega ukrepanja mora biti odvi- sen od ravni in stopnje zožitve ter ga ne sme pogojevati samo raven usposobljenosti operaterja, saj neustrezna zgodnja obrav- nava lahko poslabša končni izid (1). Med klasične posege za razreševanje stenoz grla sodijo Rethijeva operacija in njene različice. Ob koncu 90. let prejšnje- ga stoletja se je pri razreševanju subgloti- sne stenoze uveljavila delna krikotrahealna resekcija (angl. partial cricotracheal resection, PCTR); sprva pri otrocih, dandanes pa se pogosto uporablja tudi pri odraslih (1). V Sloveniji smo ta poseg pričeli izvajati leta 2019 (slika 1). Napredku na področju odprte kirurgi- je zožitev grla in sapnika so se pridružili sodobni endoskopski postopki. V drugi polovici prejšnjega stoletja je zlati standard predstavljal endoskopski izrez brazgotin na kraju zožitve in vstavitev Montgomeryjevega T-tubusa. V zadnjih 20 letih pa se za dose- go primernega premera dihalne poti upo- rabljajo tudi balonski dilatatorji. Tak način reševanja stenoz je namreč v uporabi tudi pri razreševanju zožitev evstahijeve cevi, ustij obnosnih votlin in slinovodov (slika 2, slika 3). Po navadi ustvarimo močan tlak (6–12 atmosfer) v balonu dilatatorja, ki traja do dveh minut, postopek lahko v eni seji ponovimo do trikrat. Za dosego ugodnega izida priporočajo vsaj dve seji. Pred posta- vitvijo balona je treba na kraju zožitve 278 Aleksandar Aničin, Janez Benedik, Jure Urbančič Balonska dilatacija subglotisne stenoze po delni … and trachea and compared them with the experience of world referral centers. For high- grade laryngeal and tracheal strictures, both endoscopic and open surgical approach is sometimes required to achieve a sufficiently broad airway. Balloon dilatation is a rela- tively safe and effective method for resolving stenosis, especially suitable for airway reste- nosis after open reconstruction. UvoD Stenoza grla in sapnika je življenjsko ogro- žajoče stanje oz. bolezen, za katero je zna- čilno napredujoče oz. ponavljajoče se ože- nje dihalne poti (spodnje etaže grla). Pogosto zahteva več zaporednih kirurških posegov za stabilizacijo svetline dihalne poti. Sub- glotisna stenoza je lahko prirojena ali prid- obljena in v slednjem primeru najpogosteje posledica poškodbe. Med njimi so lahko kemične, termične ali iatrogene. Pogosto nastane po umetnem predihavanju brez ali s traheotomijo. Pandemija koronavirusne bolezni 2019 (angl. coronavirus disease 2019, COVID-19) je znatno povečala pojavnost tistih zožitev grla in sapnika, ki so posledi- ca dolgotrajnega umetnega predihavanja. Med možne ostale vzroke subglotisne ste- noze sodijo tudi avtoimunska stanja – Wegenerjeva granulomatoza, ponavljajoči se polihondritis, sistemski eritematozni lupus, revmatoidni artritis, bulozna epi- dermoliza, sarkoidoza, amiloidoza in pem- figoid. V primeru izključitve oz. odsotnosti zgoraj navedenih vzrokov lahko govorimo o idiopatski subglotisni stenozi. Po izsled- kih multicentrične mednarodne raziskave, v katero so vključili 479 bolnikov z idio- patsko subglotisno stenozo, gre za izredno homogeno populacijo bolnikov. Pretežna večina bolnikov so bile ženske (98 %), stare 20–50 let (80 %), tipično 30–40 let. Težave so trajale dlje kot eno leto pri kar 60 % bol- nikov in so jih pripisovali astmi oz. bron- hitisu. Terapevtski pristopi in rezultati zdra- vljenja so se močno razlikovali med centri, ki so v raziskavi sodelovali, saj se je odprti kirurški pristop izkazal kot statistično zna- čilno učinkovitejši od endoskopskega (1). ORL 2022_Mr10_2.qxd 2.9.2022 13:00 Page 278 vbrizgati kortikosteroid in narediti nekaj vzdolžnih incizij (po navadi 3–4) (1). Seveda pa vseh zgoraj navedenih postop- kov ne bi bilo možno natančno izpeljati brez sodobnega neoviranega endoskopskega pri- kaza, kar omogoča t. i. supraglotisno kom- binirano frekvenčno predihavanje (angl. jet ventilation). Gre za sistem sočasne uporabe visoko- in nizkofrekvenčnega curka preko prirejenega Kleinsasserjevega laringosko- pa (slika 4), kar omogoča delo brez endo- trahealnega tubusa in popolno preglednost dihalne poti (2). Na Kliniki za otorinolaringologijo in cervikofacialno kirurgijo izvajamo posege s pomočjo supraglotisnega kombiniranega frekvenčnega predihavanja že od leta 2006 (slika 5). Pomembno je poudariti, da je pri izvajanju te vrste predihavanja ključno sode- lovanje med operaterjem in anesteziologom, 279Med Razgl. 2022; 61 Suppl 2: slika 1. Delna krikotrahealna resekcija (angl. partial cricotracheal resection, PCTR). slika 2. Balonski dilatator. slika 3. Sistem za napihovanje dilatatorskega balona z manometrom. slika 4. Prirejeni Kleinsasserjev laringoskop za supra- glotisno kombinirano frekvenčno predihavanje. ORL 2022_Mr10_2.qxd 2.9.2022 13:00 Page 279 ki morata biti dodobra seznanjena z mož- nimi zapleti. Ti so lahko posledica poškod- be zaradi visokega tlaka oz. neustrezne lege laringoskopa (pnevmotoraks, pnev- momediastinum, podkožni emfizem, napih- njenost ali tudi raztrganine želodca in druge). Pri izvajanju kombiniranega frekvenčnega predihavanja je poleg vzdrževanja ustrezne oskrbe s kisikom treba pravočasno ugo- toviti morebitno prisotnost hiperkapnije in v primeru njenega nastanka preiti na predihavanje z endotrahealnim tubusom. Nastanku hiperkapnije so posebej podvrženi bolniki s hudimi boleznimi pljuč, kot so na primer restriktivne pljučne bolezni. Vsekakor je kombinirano supraglotisno frekvenčno predihavanje ena od najbolj učinkovitih oblik pospešenega predihavanja (3). PrikaZ PriMerov Bolnica a Pri 38-letni bolnici smo diagnosticirali subglotisno stenozo brez znanega vzroka. Simptomi so se stopnjevali šest mesecev, gla- vno težavo je predstavljal stridor ob vdihu. Z obsežno diagnostično obdelavo nismo ugotovili nobenega izmed možnih stanj oz. bolezni, ki pogojujejo nastanek subglotisne stenoze. Bolnica je bila zdravljena s PCTR z izrezom 4 cm dolgega segmenta subglo- tisa in sapnika, s sprostitvijo grla in odstra- nitvijo podjezičnice. Dva dni po posegu smo opravili revizijo z izdelavo traheostome. Bolnici so pozneje odstranili kanilo, nato je bila odpuščena v domačo oskrbo. Pol leta po opisani prvi oskrbi subglotisne stenoze je vnovič nastal stridor ob vdihu. Z endo- skopijo in CT-preiskavo smo ugotovili, da je na mestu izreza 50 % koncentrična ste- noza dolga le 0,5 cm. Po dveh sejah balon- ske dilatacije z enomesečnim presledkom je bolnica že 18 mesecev brez težav. Bolnica B 66-letna bolnica je bila zdravljena zaradi pljučnice v sklopu COVID-19 in spremlja- joče pljučne embolije. Bolnica je potrebovala tudi umetno predihavanje in traheotomijo. Na mestu traheotomije je nastala zožitev, ki je segala tudi v subglotisno etažo grla. Zato smo jo po predhodni diagnostiki zdravili s PCTR z izrezom 42 mm dolgega segmen- ta dihalne poti in zgornjo sprostitvijo grla. Po sprva ugodnem pooperativnem poteku je prišlo do dehiscence anastomoze in nato v nekaj tednih do ponovne stenoze. Zato smo vnovič opravili traheotomijo in vstavili Montgomeryjev T-tubus premera 10mm, ki smo ga odstranili po devetih mesecih. Tri tedne po odstranitvi T-tubusa je nastala manj kot 5 mm dolga do 40 % stenoza, ki smo jo razširili v dveh sejah balonske dilatacije z 12mm balonom. Trenutno ima bolnica pri- meren premer dihalne poti. Specifičnih zapletov, povezanih z uporabo supraglotisnega kombiniranega frekven- čnega predihavanja, ni bilo pri nobeni od bolnic. raZPrava Balonska dilatacija zožene dihalne poti je uveljavljena metoda pri zdravljenju zožitev 280 Aleksandar Aničin, Janez Benedik, Jure Urbančič Balonska dilatacija subglotisne stenoze po delni … slika 5. Ventilator, ki omogoča supraglotisno kom- binirano frekvenčno predihavanje in delo brez endo- trahealnega tubusa. ORL 2022_Mr10_2.qxd 2.9.2022 13:00 Page 280 grla in sapnika pri otrocih in odraslih, bodi- si samostojna ali kot dopolnilni postopek po PCTR. Lee in sodelavci opisujejo balonsko dilatacijo s premeri 10–14 mm pri šestih odraslih bolnikih z idiopatsko izolirano sub- glotisno stenozo. Dva izmed njih sta bila že predhodno operirana, eden zgolj endoskop- sko, medtem ko je bila pri drugem nareje- na PCTR. Ostali niso imeli nobene predhodne terapije. Pri vseh bolnikih so z balonsko dila- tacijo dosegli primerno širino dihalne poti brez bolezenskih znakov tudi za več kot 30 mesecev. Avtorji priporočajo izvedbo balon- ske dilatacije zlasti pri bolnikih z izolirano diskretno subglotisno stenozo (4). Hautefort in sodelavci so opisali svoje rezultate z uporabo balonske dilatacije pri 44 otrocih, starih do 10 let. Po pred kratkim opravljeni odprti operaciji je pri 21 otrocih vnovič nastala zožitev, nato so pri 17 otro- cih (81 %) stenozo uspešno odpravili z balonsko dilatacijo. Tako vnovična odpr- ta operacija ni bila potrebna. Avtorji meni- jo, da je balonska dilatacija relativno varna in učinkovita metoda za razreševanje sub- glotisnih stenoz, ki je še posebej primerna za zožitve, ki so nastale na novo po odprti rekonstrukciji grla in sapnika (5). V retrospektivni mednarodni raziskavi treh referenčnih centrov so analizirali rezul- tate 166 PCTR in trahealnih resekcij pri zdravljenju benignih stenoz grla in sapnika visoke stopnje pri odraslih bolnikih. Primere so razvrstili po merilih Evropskega zdru- ženja za laringologijo (The European Laryngological Society, ELS) glede na stop- njo zožitev (I–IV) po Myer-Cottonovih merilih, glede na število prizadetih podro- čij in podpodročij ter prisotnost sistemskih pridruženih bolezni in nato te parametre primerjali s potrebo po ponovni vstavitvi kanile, številom vnovičnih zdravljenj in zapletov. Dodatno zdravljenje je bilo potre- bno pri 44 % bolnikov, medtem ko je bila končna odstranitev kanile odvisna od ELS- -stopnje (ELS-stopnja ≥ IIIb predstavlja slabši napovedni dejavnik), predhodnega zdravljenja in dolžine resekcije (6). V obeh prikazanih primerih pričujoče raziskave je šlo za zelo dolgo zožitev dihal- ne poti, ki jo je bilo treba izrezati. Zato so bili zapleti pri tem zdravljenju, tudi glede na izkušnje drugih centrov, pričakovane. Vendar lahko tudi deloma neuspešen odprt resekcijski poseg znatno spremeni razme- re v dihalni poti. Dodatni endoskopski ukre- pi pa nudijo možnost za doseganje bistveno boljšega in celo več kot zadovoljivega kon- čnega uspeha. ZakljUČek Kirurgija zožitev grla in sapnika je zahte- vna in pogosto zamudna. Pri zožitvah grla in sapnika visoke stopnje je treba včasih uporabiti oba pristopa, endoskopskega in odprtega. Končni cilj, ki ga želimo doseči, je zadosti široka dihalna pot, ki omogoča življenje brez traheostome. Balonska dila- tacija je relativno varna in učinkovita meto- da za razreševanje zožitev. Še posebej je primerna pri oženju dihalne poti po odpr- ti rekonstrukciji grla in sapnika. 281Med Razgl. 2022; 61 Suppl 2: ORL 2022_Mr10_2.qxd 2.9.2022 13:00 Page 281 literatUra 1. Gelbard A, Donovan DT, Ongkasuwan J, et al. Disease homogeneity and treatment heterogeneity in idiopathic subglottic stenosis. Laryngoscope. 2016; 126 (6): 1390–6. 2. Ihra G, Hieber C, Schabernig C, et al. Supralaryngeal tubeless combined high-frequency jet ventilation for laser surgery of the larynx and trachea. Br J Anaesth. 1999; 83 (6): 940–2. 3. Benedik J. Supraglotično kombinirano frekvenčno predihavanje (jet ventilacija) pri mikrolaringoskopskih posegih: naše izkušnje. AAE. 2019; 2 (1): 4–8. 4. Lee K, Rutter M. Role of balloon dilation in the management of adult idiopathic subglottic stenosis. Ann Otol Rhinol Laryngol. 2008; 117 (2): 81–4. 5. Hautefort C, Teissier N, Viala P et al. Balloon dilation laryngoplasty for subglottic stenosis in children eight years’ experience. Arch Otolaryngol Head Neck Surg. 2012; 138 (3): 235–40. 6. Fiz I, Monnier P, Koelmel JC, et al. Multicentric study applying the European Laryngological Society classification of benign laryngotracheal stenosis in adults treated by tracheal or cricotracheal resection and anastomosis. Laryngoscope. 2020; 130 (7): 1640–5. 282 Aleksandar Aničin, Janez Benedik, Jure Urbančič Balonska dilatacija subglotisne stenoze po delni … ORL 2022_Mr10_2.qxd 2.9.2022 13:00 Page 282