Slovenska pediatrija 2020 | 3 Pregledni znanstveni Ëlanek/ Review article IzvleËek ©Ëitnica je ektopiËna, Ëe šËitniËno tkivo leži na netipiËnem anatomskem mestu. Je posledica motnje v njenem embri- onalnem razvoju. Najpogosteje se nahaja na korenu jezi- ka, najdemo pa jo tudi drugje v poteku spusta šËitnice med embriogenezo in celo na oddaljenih mestih. VeËinoma je enojna, redkeje pa opisujejo tudi primere dvojne ali celo trojne ektopije. Osebe z ektopiËno šËitnico navadno nimajo nikakršnih simptomov. Sicer so simptomi odvisni od lege in velikosti ektopiËnega tkiva ter od njegove endokrine disfunkcije. Najpomembnejša preiskava za opredelitev mesta ektopiËne šËitnice je scintigrafija. »eprav pri brezsimptomnih bolnikih zdravljenje ni potrebno, moramo poskrbeti za redno slede- nje in ustrezno ukrepanje ob pojavu zapletov. Podobno kot v ortotropni šËitnici lahko tudi v ektopiËni šËitnici pride do bolezenskih sprememb. V prispevku predstavljamo redek primer dvojne šËitniËne ektopije s subkliniËnim hipotiroidizmom pri dve in pol letni deklici in podajamo pregled primerov ektopiËne šËitnice, ki smo jih v 5-letnem obdobju diagnosticirali na PediatriËni kliniki Ljubljana. KljuËne besede: ektopiËna šËitnica, lingvalna šËitnica, hipo- tiroidizem, scintigrafija, tankoigelna biopsija, L-tiroksin. Abstract Ectopic thyroid gland is a rare clinical entity characterized by thyroid tissue in a location other than its normal anatom- ical position. It is a developmental abnormality. The most frequent location of ectopic thyroid is at the base of the tongue, although it can be found elsewhere along the path of thyroid embryogenic descent and even at distant body locations. Single ectopy is the most common, but dual and triple ectopy has also been described. Most people with ectopic thyroid are asymptomatic. If symptoms occur, they are related to the location and size of the ectopic tissue as well as its endocrine dysfunction. The most important diagnostic procedure for detection of ectopic thyroid tissue is scintigraphy. For patients with- out symptoms, no treatment is necessary, but they need regular follow-up and action if symptoms appear. Patho- logical changes can occur in the ectopic as in the ortho - topic gland. We present a rare case of dual ectopy with subclinical hypo- thyroidism in a two-and-a-half-year-old girl and a review of cases of ectopic thyroid diagnosed in a 5-year period at the University Children’s Hospital Ljubljana. Key words: ectopic thyroid, lingual thyroid, hypothyroid- ism, scintigraphy, fine needle aspiration biopsy, L-thyroxine. EktopiËna šËitnica v otroštvu Ectopic thyroid in childhood Nina Cerkvenik, Klemen DovË, Irena HoËevar Boltežar, Primož Kotnik Slovenska pediatrija 1/2020.indd 3 01/04/2020 12:30 4 | Slovenska pediatrija 2020; 27(1) Uvod EktopiËna šËitnica je šËitniËno tkivo, ki ne leži na tipiËnem anatomskem mestu, to je anteriorno na vratu pred sapnico med drugim in Ëetrtim hru- stanËnim obroËkom sapnika (1). Je naj- pogostejša šËitniËna disgeneza (2) in je pogostejša pri ženskah (3,4). Glede na poroËila obdukcij pogostost ektopiËne šËitnice v splošnem prebivalstvu oce- njujejo na 7−10 % (5,6). ©Ëitnica se priËne razvijati okrog 24. dne noseËnosti. Je najbolj anteriorni organ, ki se razvije iz primarne pre - bavne cevi. ©ËitniËno tkivo sestavljata dve vrsti celic z razliËnim embrionalnim izvorom, tj. folikularne celice in para- folikularne celice. Folikularne celice šËitnice, ki tvorijo šËitniËne hormone, izhajajo iz epitelnega endodermal- nega brstiËa, ki se z dna primitivnega žrela na meji med anteriornima tre- tjinama jezika in posteriorno tretjino jezika pred podjeziËnico in šËitastim hrustancem spusti do konËnega mes- ta na vratu, to je anterolateralno od zgornjega dela sapnika. Med migra- cijo je razvijajoËa se žleza povezana s vdolbino foramen caecum preko tirog- losnega voda, ki kasneje obliterira in izgine. Parafolikularne celice ali celice C, ki sintetizirajo kalcitonin, izvirajo iz ultimobranhialnega telesa, ki je par- na prehodna struktura iz Ëetrtega škr- žnega žepa. Sledi združitev primarne šËitnice z ultimobranhialnim telesom (2,5). ©Ëitnica priËne sintetizirati hor- mone v 12. tednu noseËnosti (7). Najpogostejše mesto ektopiËne šËitni- ce (kar 90 % primerov) je na jeziku (5). Druga mesta so sublingualno (8), submandibularno (9−11), v grlu (12), stranskih delih vratu (13−15), pod paz- duho (16), v šarenici (17), hipofizi (18), sapnici (19−21), srcu (22), navzgornji aorti (23), priželjcu (24), mediastinu- mu (25), pljuËih (26), požiralniku (27), dvanajstniku (28), žolËniku (29), trebu- šni slinavki (30), trebušni votlini (31,32), jetrni veni (33), nadledviËni žlezi (34), jajËnikih (35−38), jajcevodih (36), maternici (39) in nožnici (40). Redkejše so multiple ektopiËne šËitni- ce. Opisujejo nekaj primerov dvoj - ne šËitniËne ektopije, pa tudi trojne šËitniËne ektopije, najveËkrat nahaja- jo na podroËju vratu v poteku spusta šËitnice med embriogenezo (41,42). KliniËna slika VeËina oseb z ektopiËno šËitnico nima simptomov, zato ektopiËno tkivo naj- demo nakljuËno (1,30,36,39,40). Rela- tivno pogosto ektopiËno šËitnico ugotovimo ob hipofunkciji, predvsem ob diagnosticiranju vzroka prirojene- ga hipotiroidizma; v približno polovi- ci primerov je namreË vzrok šËitniËna disgeneza, pri Ëemer je najpogostejša prav ektopiËna šËitnica (43). Drugi vrh zaznave ektopiËne šËitnice je v obdob- ju poveËanih potreb po šËitniËnih hor- monih, to je v obdobju pubertete in noseËnosti, ko pride do poveËanja ektopiËnega tkiva in poslediËnih simp- tomov (5). Simptomi ektopiËne šËitnice so odvisni od velikosti in umešËenosti ektopiËne šËitnice ter od endokrine disfunkcije (1). Pogosti simptomi lingvalne šËitni- ce so kašelj, obËutek tujka, boleËina, disfagija, disfonija, dispneja, krva- vitev in slabost, ob veliki masi pa lahko pride celo do zapore dihalne poti (5,9,44−46). V 75 % primerov je lingvalna šËitnica edino šËitniËno tki- vo v telesu (5). V veËini primerov ekto- piËno tkivo ne zagotavlja zadostne tvorbe šËitniËnih hormonov, zato pri- de do hipotiroidizma (5,46). EktopiËna šËitnica submandibularno, v lateral- nih vratnih regijah in pod pazduho se navadno kaže z premiËno, nebo - leËo zatrdlino (9,11,13−16,46), ekto- piËna šËitnica v dihalnih poteh pa z dispnejo, stridorjem, suhim kašljem, hemoptizo pa tudi s težavami pri poži- ranju (19−21,46). V primeru ektopiËne šËitnice v prsnem košu, tj. intratorakal- no (mediastinum, srce, pljuËa), ugota- vljamo suh kašelj, dispnejo, hemoptize, boleËino v prsnem košu in palpitacije (22−24,46−48). Zanimivo je, da so naj- pogostejše prirojene napake, pove- zane s šËitniËnimi disgenezami, prav prirojene srËne napake, verjetno zara- di skupnega embriološkega razvoja teh dveh organov (5). EktopiËna šËit- nica v trebušni votlini se lahko kaže z boleËino v trebuhu ali tipno maso (32,49), na rodilih pa z boleËino v spo- dnjem predelu trebuha, tipno maso v trebušni votlini in nenormalno vaginal- no krvavitvijo (35,46). V ektopiËni šËitnici lahko pride do bolezenskih sprememb prav tako kot v ortotopni šËitnici. ©Ëitnica lah- ko deluje normalno (23,50); lahko nastopi hipofunkcija, ki se odraža v hipotiroidizmu in golšavosti (8,44) ali redkeje hiperfunkcija, torej hipertiroza (10,32,47,48). Pride lahko do akutnega infekcijska vnetja šËitniËnega tkiva (51) in Hashimotovega tiroiditisa (52). Najhujši zaplet ektopiËne šËitnice je maligna preobrazba. Najpogosteje se pojavljata papilarni in folikularni kar- cinom, opisujejo pa tudi primere papi- larnega karcinoma folikularnega tipa, medularnega karcinoma, papilarnega šËitniËnega mikrokarcinoma in meša- nega papilarno-folikularnega karci- noma (53). Podatki o pojavnosti raka ektopiËne šËitnice se v virih razlikujejo in znašajo od 1 % (54) do 10 % (53). Ker je ektopiËna šËitnica v veËini pri- merov brezsimptomna in zato veËina bolnikov s tem stanjem ne išËe zdravni- ške obravnave, je pogostost ektopiËne šËitnice med prebivalstvom najverje- tneje veËja od navedb v literaturi. Tudi pojavnost raka ektopiËne šËitnice je manjša od navedenih 10 % (53). Diagnosticiranje Prva diagnostiËna preiskava ob sumu na šËitniËno disgenezo je ultrazvoËna preiskava, ki ima do 70-odstotno obËutljivost. Prednosti ultrazvoËne preiskave so lahka dostopnost, nizka cena in neinvazivnost. ObËutljivost lah- ko poveËamo z uporabo visokoresolu- cijske ultrazvoËne preiskave z barvno doplersko tehniko (5,55). Slovenska pediatrija 1/2020.indd 4 01/04/2020 12:30 Slovenska pediatrija 2020 | 5 Najpomembnejša preiskava za dokaz ektopiËne šËitnice je scintigrafi - ja s tehnecijem-99m, jodom-131 ali jodom-123. Pri otrocih zaradi manj- še sevalne obremenitve uporabljamo tehnecij-99m, a ima pomembno sla- bost − kopiËenje v ozadju, vkljuËno v žlezah slinavkah, kar otežuje preiskavo majhnih mas (1,5,7,46). RaËunalniška tomografija (CT) in magnetnoresonanËno slikanje (MRI) sta primerni preiskavi predvsem, Ëe se ektopiËna šËitnica nahaja zunaj poti spusta šËitnice med embriogenezo in Ëe normalno šËitniËno tkivo na scin- tigrafskem izvidu zastira ektopiËno, saj natanËneje prikažeta anatomsko umešËenost (46,56,57). Zadnja v vrsti preiskav je tankoigelna aspiracijska biopsija. S citološkim pre- gledom potrdimo prisotnost šËitniËne- ga tkiva in opredelimo vrste celic v njej. Je edina preiskava, ki natanËno razliku- je med benignim in malignim tkivom (1,5,46). Funkcionalno stanje ektopiËne šËitni- ce ocenimo z doloËitvijo ravni TSH, T3, T4 in tiroglobulina (1,5). Prisotnost pla- zemskega tiroglobulina in negativen izvid scintigrafskega izvida kažeta na obstoj ektopiËne šËitnice, ki ga s scin- tigrafijo nismo zaznali (58). Zdravljenje Zdravljenje je odvisno od bolnikove starosti, umešËenosti ektopiËne šËitni- ce, lokalnih simptomov, hormonskega stanja, tveganja maligne preobrazbe ter ocenjenega tveganja operacije in anestezije (1,5,46). Brezsimptomne bolnike z evtirotiËno ektopiËno šËitnico redno sledimo in ob zapletih, kot so poveËanje šËitni- ce, hormonsko neravnovesje, maligna preobrazba in drugi, ustrezno ukrepa- mo (5,46). Pri hipotirotiËni ektopiËni šËitnici je potrebno nadomestno hormonsko zdravljenje z levotiroksinom, s kate- rim zmanjšamo velikost šËitnice, zato je primerno tudi ob blagih simptomih zapore, ki bolnika ne ogrožajo (1,46). Po nekaterih priporoËilih naj bi levo- tiroksin doživljenjsko prejemali tudi brezsimptomni bolniki z normalnim hormonskim stanjem, saj naj bi tako prepreËili poveËanje šËitnice, razvoj hipotiroidizma in maligno preobraz- bo (1). Kirurška odstranitev je potrebna pri hudih simptomih zapore ter ob krvavi - tvi ali maligni preobrazbi. Pred opera- cijo moramo ugotoviti, ali je ektopiËna šËitnica edino funkcionalno šËitniËno tkivo; v tem primeru je po odstranit- vi potrebno doživljenjsko nadomestno hormonsko zdravljenje. Možnost je tudi avtotransplantacija ektopiËnega tkiva v ustno dno ali v lateralni predel vratu, ki v 70 % primerov Ëez nekaj let prav tako zahteva nadomestno hor- monsko zdravljenje (1,5). EktopiËno tkivo šËitnice lahko uniËimo tudi z radioaktivnim izotopom joda 131. Ta metoda je primerna za bolni- ke, pri katerih zaradi razliËnih razlo- gov operacija ni mogoËa, neprimerna pa je za otroke in mlade odrasle ter za noseËnice (1,5,46,59). Prikaz primera Dve in pol leti stara deklica je bila napotena na pregled k pediatru endokrinologu na PediatriËno kliniko Ljubljana za opredelitev in zdravljenje nakljuËno zatipane zatrdline submen- talno in tvorbe na korenu jezika. Obe spremembi so starši pri deklici opa- zili nekaj mesecev pred zdravniškim pregledom. Povedali so, da se tvorbi v obdobju nekaj mesecev opazovanja nista spremenili in deklici ne povzroËa- ta nikakršnih težav. Družinska anamneza je bila obreme- nilna glede bolezni šËitnice. DekliËi- na mati je imela Hashimotov tiroiditis, sestriËna in teta po materini strani pa avtoimunsko hipertirozo. Deklica je bila rojena kot plod prve noseËnosti. V noseËnosti so pri mate- ri odkrili hipotirozo, zato je prejemala nadomestno hormonsko zdravljenje z levotiroksinom. Rojena je bila 12 dni po izraËunanem roku poroda s porod- no težo 3690 g in porodno dolžino 45 cm. Rast in razvoj sta potekala normal- no. Huje bolna ni bila. Deklica je bila ob pregledu težka 14,2 kg (80. percentil glede na starost in spol) in visoka 92 cm (63. percentil glede na starost in spol) ter primerno prehranjena. V kliniËnem statusu smo submentalno v medialni liniji zatipali približno 2 cm x 1 cm veliko, na palpa- cijo neboleËo, premakljivo zatrdlino, ki je bila enakomerne elastiËne konsis - tence in se je ob požiranju premikala. Tvorbo na korenu jezika smo videli s prostim oËesom ob pregledu ustne votline (Slika 1), natanËneje pa smo jo prikazali z nazolaringoskopijo z upogljivim inštrumentom (Slika 2). Bila je pecljata, širokobazna, ovalna in gladka. V zadnjem delu je delovala nekoliko lobulirano. Velika je bila prib- ližno 1,5 cm x 1 cm in ležala nekoliko levo od medialne linije. Na vrhu tvor- be smo videli dodaten izrastek velikos - ti približno 3 mm x 2 mm. V ostalem kliniËnem statnju patoloških odstopanj nismo opazili. Submentalno zatrdlino smo prika - zali z ultrazvoËno preiskavo (Slika 3). Velika je bila 19 mm x 19 mm x 15 mm ter dobro omejena in okrogle obli - ke. ©Ëitnice na tipiËnem anatomskem mestu z ultrazvoËno preiskavo nismo videli. Postavili smo sum na ektopiËno šËitnico, zato smo opravili scintigrafi- jo s tehnecijem-99m, s katero smo pre- poznali intenzivno kopiËenje izotopa zgoraj medialno, medtem ko na ana- tomskem mestu šËitnice kopiËenja izotopa ni bilo. Z laboratorijskimi preiskavami smo zaznali blago povišano vrednost tirotropin sprošËajoËega hormona (TSH) (TSH 12,59 mE/l) ob normalnih vrednostih šËitniËnih hormonov (pT3 6,63 pmol/L, pT4 16,33 pmol/l). Uved- Slovenska pediatrija 1/2020.indd 5 01/04/2020 12:30 6 | Slovenska pediatrija 2020; 27(1) li smo zdravljenje z levotiroksinom v dnevnem odmerku 25 μg. Da bi natanËneje opredelili lego, veli- kost in strukturo obeh tvorb, smo opravili magnetnoresonanËno slika- nje (MRI) glave in vratu s kontrastom. V centralni liniji je od korena jezika potekala linearna trakasta spremem- ba, morda ostanek tiroglosnega voda. Lateralno in posteriorno ob sapniku smo prepoznali do 4 mm širok plašË mehkega tkiva, ki je najverjetneje predstavljal šËitniËno tkivo. Ker tudi z MRI nismo uspeli dokonËno opre - deliti opisanih sprememb, smo izvedli citološko punkcijo. V obeh tvorbah se je nahajalo šËitniËno tkivo. Tako smo opredelili dvojno ektopiËno šËitnico, na korenu jezika in submentalno. Do citološke punkcije smo deklico sle- dili kliniËno in ultrazvoËno. Tvorbi na korenu jezika in submentalno se nis- ta spreminjali. Redno smo spremljali vrednosti šËitniËnih hormonov in TSH, ki se je ob zdravljenju z levotiroksinom v odmerku 25 μg dnevno normalizirala. Ker deklica ni imela kliniËnih težav in sta opisani ektopiËni šËitnici pri njej edini vir šËitniËnih hormonov, pri deklici kirurška odstranitev ni bila indi- cirana. Predvideni so sledenje s strani endokrinologa in otorinolaringologa, redni ultrazvoËni kontrolni pregle- di in spremljanje vrednosti šËitniËnih hormonov. NaËrtujemo tudi nadalj- nje zdravljenje z levotiroksinom, s katerim uspešno znižamo raven TSH in prepreËimo poveËanje šËitnice, po navedbah nekaterih virov pa tudi prepreËimo maligno preobrazbo (1). Razširjenost ektopiËne šËitnice na PediatriËni kliniki v Ljubljani v petletnem obdobju V literaturi ektopiËno šËitnico opisu- jejo kot redko najdbo, zato smo želeli doloËiti število otrok, pri katerih smo v zadnjih petih letih (od januarja 2013 do novembra 2018) na PediatriËni kli- niki Ljubljana diagnosticirali ektopiËno šËitnico. Pregledali smo dokumentaci- jo 225 bolnikov z diagnozo prirojena hipotiroza z golšo in brez golše (MKB- 10 E03.0 in E03.1) ter dva bolnika z dia- gnozo prirojene nepravilnosti šËitnice (MKB-10 Q89.22) − med katere uvr- šËamo tudi opisani primer −, ki so bili v navedenem obdobju v endokrino - loški obravnavi na PediatriËni kliniki Ljubljana. Našli smo 31 primerov ekto- piËne šËitnice, od tega pri 26 primerih lingvalno šËitnico, v enem primeru sub- mentalno, en otrok pa je imel šËitni- co na anatomskem mestu in lingvalno šËitnico. Trije otroci so imeli dvojno ektopiËno šËitnico (dve žarišËi na kore- nu jezika; submentalna in medialna regija vratu; koren jezika in submental- na regija). V petih primerih z opravlje- nimi diagnostiËnimi preiskavami nismo mogli ugotoviti, ali gre za atirozo ali za prisotnost ektopiËne šËitnice. ZakljuËek EktopiËna šËitnica je redko opisana kli- niËna entiteta, najverjetneje zato, ker SLIKA 1. EKTOPI»NA LINGVALNA ©»ITNICA (AVTORJA SLIKE: ASIST. LUKA HO»EVAR, DR. DENT. MED., KATEDRA ZA OTRO©KO IN PREVENTIVNO ZOBOZDRAVSTVO, MEDICINSKA FAKULTETA, UNIVERZA V LJUBLJANI; IZR. PROF. DR. ALENKA PAVLI», DR. DENT. MED., SPEC. OTRO©KEGA IN PREVENTIVNEGA ZOBOZDRAVSTVA, KATEDRA ZA OTRO©KO IN PRE- VENTIVNO ZOBOZDRAVSTVO, MEDICINSKA FAKULTETA, UNIVERZA V LJUBLJANI). PIct URE 1. ECTOPIC LINGUAL THy ROID (PHOTOGRAPH COURTESy OF ASIST. LUKA HO»EVAR DMD, DEPARTMENT OF PAEDIATRIC AND PRE- VENTIVE DENTISTRy , FACULTy OF MEDICINE, UNIVERSITy OF LJUBLJANA, ASSOC. PROF. DR. ALENKA PAVLI» DMD, SPECIALIST IN PAEDIATRIC AND PREVENTIVE DENTISTRy, DEPARTMENT OF PAEDIATRIC AND PREVENTIVE DENTISTRy, FACULTy OF MEDICINE, UNIVERSITy OF LJUBLJANA). SLIKA 2. PRIKAZ EKTOPI»NE LINGVALNE ©»ITNICE Z DIREKTNO NAZO- LARINGOSKOPIJO (AVTOR SLIKE: PROF. DR. IRENA HO»EVAR BOLTEžAR, DR. MED., SPECIALIST OTORINOLARINGOLOGIJE, KLINIKA ZA OTORINO- LARINGOLOGIJO IN CERVIKOFACIALNO KIRURGIJO, UNIVERZITETNI KLI- NI»NI CENTER LJUBLJANA). PIct URE 2. ECTOPIC LINGUAL THy ROID SEEN ON DIRECT NASOLARy N- GOSCOPy (PHOTOGRAPH COURTESy OF PROF. DR IRENA HO»EVAR BOLT- EžAR, ENT SPECIALIST, DEPARTMENT OF OTORHINOLARy NGOLOGy AND CERVICOFACIAL SURGERy, UNIVERSITy MEDICAL CENTRE LJUBLJANA). Slovenska pediatrija 1/2020.indd 6 01/04/2020 12:30 Slovenska pediatrija 2020 | 7 v veËini ne povzroËa nikakršnih simp- tomov. V literaturi najveËkrat opisujejo posamezne primere ektopiËne šËitni- ce, ki so jih odkrili nakljuËno ali zara- di razvoja simptomov; retrospektivnih raziskav je manj. Ker se ektopiËna šËit- nica pogosto izrazi kot neboleËa masa, je pomembno, da med diferencialno- diagnostiËnimi možnostmi zatrdlin, predvsem na vratu, pomislimo tudi na ektopiËno šËitnico in opravimo scinti- gafijo. Z dokazom ektopiËne šËitnice se namreË izognemo nepotrebni operaci- ji. EktopiËna šËitnica v veËini primerov ne potrebuje kirurške odstranitve, zah- teva pa redno sledenje in ukrepanje ob zapletih, od katerih je najbolj nevarna maligna preobrazba. Literatura: 1. Ibrahim NA, Fadeyibi IO. Ectopic thyroid: Etiology, pathology and management. Hormones 2011; 10(4): 261−9. 2. De Felice M, Di Lauro R. Thyroid Develo- pment and Its Disorders: Genetics and molecular mechanisms. Endocr Rev 2004; 25(5): 722−46. 3. Devos H, Rodd C, Gagné N, Laframboise R, Van Vliet G. A Search for the Possible Molecular Mechanisms of Thyroid Dysgenesis: Sex Ratios and Associated Malformations. J Clin Endocrinol Metab 1999; 84(7): 2502−6. 4. LaFranchi SH, Huang SA. Hypothyroidism. In: Nelson Textbook of Pediatrics. 20th ed. Phila- delphia PA: Elsevier; 2016. p. 2665−74. 5. Guerra G, Cinelli M, Mesolella M, Tafuri D, Rocca A, Amato B, et al. Morphological, dia- gnostic and surgical features of ectopic thyroid gland: A review of literatures. Int J Surg 2014; 12: S3−11. 6. Sauk JJJ. Ectopic lingual thyroid. J Pathol 1970; 102(3): 239−43. 7. LaFranchi SH, Huang SA. Thyroid develo- pement and physiology. In: Nelson Textbook of Pediatrics. 20th ed. Philadelphia PA: Elsevier; 2016. p. 2663−4. 8. Keskin M, Erdeve SS, Semira Ç, Zehra A. Sublingual Ectopic Thyroid Gland Diagnosed with Subclinical Hypothyroidism in the Pubertal Peri- od. Open Access J Thyroid Res Ther 2017; 1(2): 1−3. 9. Adelchi C, Mara P, Melissa L, De Stefano A, Cesare M. Ectopic thyroid tissue in the head and neck: a case series. BMC Res Notes 2014; 7(790): 1−6. 10. Kumar R, Gupta R, Bal CS, Khullar S, Mal- hotra A. Thyrotoxicosis in a Patient with Subman- dibular Thyroid. Thyroid 2000; 10(4): 363−5. 11. Di Benedetto V. Ectopic Thyroid Gland in the Submandibular Region Simulating a Thyroglossal Duct Cyst: A Case Report. J Pediatr Surg 1997; 32(12): 1745−6. 12. Zatonski T, Bolanowski M, Jedrzejuk D, Zatonska K, Krecicki T. Intralaryngeal ectopic thyroid. Otolaryngol Pol 2014; 68(1): 46−9. 13. Baek MK, Kim DY, Woo JH. A case of pedia- tric ectopic thyroid in lateral lymph nodes. J Pedi- atr Endocrinol Metab. 2015;28(1−2):227−30. 14. Choi J-Y, Kim J-H. A Case of an Ectopic Thyroid Gland at the Lateral Neck Masquerading as a Metastatic Papillary Thyroid Carcinoma. J Korean Med Sci. 2008;23(5):548−50. 15. Rubenfeld S, Joseph UA, Schwartz MR, Weber SC, Jhingran SG. Ectopic Thyroid in the Right Carotid Triangle. Arch Otolaryngol Head Neck Surg. 1988;114(8):913−5. 16. Kuffner HA, McCook BM, Swaminatha R, Myers EN, Hunt JL. Controversial Ectopic Thyroid : A Case Report of Thyroid Tissue in the Axilla and Benign Total Thyroidectomy. Thyroid. 2005;15(9):1095−7. 17. Tiberti A, Damato B, Hiscott P, Vora J. Iris Ectopic Thyroid Tissue: Report of a Case. Arch Ophthalmol. 2006;124(10):1497−500. 18. Malone Q, Conn J, Gonzales Mi, Kaye A, Coleman P. Ectopic pituitary fossa thyroid tissue. J Clin Neurosci. 1997;4(3):360−3. 19. Rahman W, Arimbrathodi NI, Abdulkader F, Al-Enazi H, Dogan ZA. Ectopic Intratracheal Thyroid: A Rare Cause of Airway Obstruction. Case Rep Otolaryngol [Internet]. 2018; Dostopno SLIKA 3. ULTRAZVO»NI PRIKAZ EKTOPI»NE ©»ITNICE SUBMENTALNO (AVTOR SLIKE: ASIST. DOMEN PLUT, DR. MED., SPECIALIST RADIOLOGI- JE, KLINI»NI IN©TITUT ZA RADIOLOGIJO, UNIVERZITETNI KLINI»NI CEN- TER LJUBLJANA). PIct URE 3. ECTOPIC SUBMENTAL THy ROID SEEN ON ULTRASOUND (PHO- TOGRAPH COURTESy OF ASIST. DR DOMEN PLUT, RADIOLOGIST, INSTI- TUTE OF RADIOLOGy, UNIVERSITy MEDICAL CENTRE LJUBLJANA). Slovenska pediatrija 1/2020.indd 7 01/04/2020 12:30 8 | Slovenska pediatrija 2020; 27(1) na: https://doi.org/10.1155/2018/2897943 20. Muysoms F, Boedts M, Claeys D. Intra- tracheal ectopic thyroid tissue mass. Chest. 1997;112(6):1684−5. 21. Myers EN, Pantangco IPJ. Intratracheal thyro- id. Laryngoscope. 1975;85(11):1833−40. 22. Comajuan SM, Ayerbe JL, Ferrer BR, Quer C, Camazon NV, Sistach EF, et al. An intracar- diac ectopic thyroid mass. Eur J Echocardiogr. 2009;10(5):704−6. 23. Özpolat B, Dogan OV, Gökaslan G, Erekul S, Yücel E. Ectopic Thyroid Gland on the Ascending Aorta with a Partial Pericardial Defect: Report of a Case. Surg Today. 2007;37(6):486−8. 24. Spinner RJ, Moore KL, Gottfried MR, Lowe JE, Sabiston DC. Thoracic Intrathymic Thyroid. Ann Surg. 1994;220(1):91−6. 25. Robitaille C, Ofiara L, Auger M. Off the bea- ten path: A case of mediastinal ectopic thyroid tissue. Diagn Cytopathol 2017; 46(1): 53−5. 26. Ozbek T, Cetin NK, Kanlioglu NK, Sen S, Erdogdu IH, Meteoglu I. Ectopic thytoid in the lung. J case reports 2016; 6(3): 321−4. 27. Allen E, Alzeerah M, Tsiao S, Aydin N, Misra S. A unique presentation of ectopic thyroid, a case report. Int J Surg Case Rep 2016; 29: 185−8. 28. Takahashi T, Ishikura H, Kato H, Tanabe T, Yoshiki T. Ectopic thyroid follicles in the submu- cosa of the duodenum. Virchows Arch A Pathol Anat Histopathol 1991; 418(6): 547−50. 29. Campora M, Trambaiolo Antonelli C, Mastra- cci L, Pigozzi S, Grillo F. A Never Ending Journey: Ectopic Thyroid. Int J Surg Pathol 2017; 25(3): 241−2. 30. Eyüboglu E, Kapan M, Ipek T, Ersan Y, Öz F. Ectopic Thyroid in the Abdomen: Report of a Case. Surg Today 1999; 29(5): 472−4. 31. Cicek Y, Tasci H, Gokdogan C, Ones S, Goksel S. Intra-abdominal ectopic thyroid. Br J Surg 1993; 80(3): 316. 32. Gungor B, Kebat T, Ozaslan C, Akilli S. Intra-abdominal Ectopic Thyroid Presenting with Hyperthyroidism: Report of a Case. Surg Today 2002; 32(2): 148−50. 33. Ghanem N, Bley T, Altehoefer C, Höger- le S, Langer M. Ectopic Thyroid Gland in the Porta Hepatis and Lingua. Thyroid 2003; 13(5): 503−7. 34. Hagiuda J, Kuroda I, Tsukamoto T, Ueno M, Yokota C, Hirose T, et al. Ectopic thyroid in an adrenal mass: a case report. BMU Urol 2006; 6(18). 35. Yoo S-C, Chang K-H, Lyu M-O, Chang S-J, Ryu H-S, Kim H-S. Clinical characteristics of stru- ma ovarii. J Gynecol Oncol 2008; 19(2): 135−8. 36. Hoda SA, Huvos AG. Struma Salpingis Asso- ciated with Sruma Ovarii. Am J Surg Pathol 1993; 17(11): 1187−9. 37. Roth LM, Miller AW, Talerman A. Typical Tthyroid-Type Carcinoma Arising in Struma Ova- rii: A Report of 4 Cases and Review of the Litera- ture. Int J Gynecol Pathol. 2008; 27(4): 496−506. 38. Dunzendorfer T, DeLas Morenas A, Kalir T, Levin RM. Struma Ovarii and Hyperthyroidism. Thyroid 1999; 9(5): 499−502. 39. Singhal SR, Agarwal U, Sangwan K, Khosla A, Singhal S. Intrapartum posterior uterine wall rupture in lower segment cesarean section scar- red uterus. Acta Obstet Gynecol Scand 2005; 84: 196−202. 40. Kurman RJ, Prabha AC. Thyroid and Parathyroid Glands in the Vaginal Wall: Report of a Case. Am J Clin Pathol 1973; 59(4): 503−7. 41. Soni K, Mishra D, Sakhi P, Patel K, Dhruv S. Dual Ectopic Thyroid: A rare Entity, Case Report With Review of Literature. Scolars J Med Case Reports 2014; 2(2): 114−7. 42. Anuj J, Pathak S. Rare developmental abnor- malities of thyroid gland, especially multiple ecto- pia: A review and our experience. Indian J Nucl Med 2010; 25(4): 143−146. 43. Deladoëy J, Ruel J, Giguère Y, Van Vliet G. Is the Incidence of Congenital Hypothyroidism Really Increasing? A 20-Year Retrospective Popu- lation-Based Study in Québec. J Clin Endocrinol Metab 2011; 96(8): 2422−9. 44. Metin I, Sari E, Yener M, Yilmaz M, Karaman E. Ectopic Lingual Thyroid. J Craniofac Surg 2013; 24(2): 684−5. 45. Batsaki JG, El-Naggar AK, Luna MA. Patho- logy ConsultationThiroid Gland Ectopias. Ann Otol Rhinol Laryngol 1996; 105(12): 996−1000. 46. Noussios G, Anagnostis P, Goulis DG, Lappas D, Natsis K. Ectopic thyroid tissue: Anatomical, clinical, and surgical implications of a rare entity. Eur J Endocrinol 2011; 165(3): 375−82. 47. Gamblin TC, Jennings GR, Christie DB, Tho- mpson WM, Dalton ML. Ectopic Thyroid. Ann Thorac Surg 2003; 75(6): 1952−3. 48. Serim BD, Korkmaz U, Can U, Altun GD. Intrathoracic toxic thyroid nodule causing hyperthyroidism with a multinodular normal fun- ctional cervical thyroid gland. Indian J Nucl Med 2016; 31(3): 229−31. 49. Liang K, Liu JF, Wang YH, Tang GC, Teng LH, Li F. Ectopic thyroid presenting as a gallbladder mass. Ann R Coll Surg Engl 2010; 92(4): 1−3. 50. Bianco MR, La Boria A, Franco T, Ferrise P, Allegra E. Ectopic lingual thyroid with vascular anomalies. Int Med Case Rep J 2013; 6: 55−8. 51. Kalnina M, Pramalte A, Zemniece L, Safronov Y. Acute infectious thyroiditis in ectopic lingual thyroid causing dysphagia and dyspnoea: a case report and discussion. BJR case reports 2017; 2: 20160025. Dostopno na: https://doi.org/10.1259/ bjrcr.20160025 52. Wein RO, Norante JD, Doerr TD. Hashimoto’s throiditis within ectopic thyroid gland mimicking the presentation of thyroglossal duct cyst. Otola- ryngol - Head Neck Surg. 2001; 125(3): 274−6. 53. Kuramoto R, Oikawa F, Fujita K, Oridate N, Fukuda S. Triple Ectopic Thyroid: A Case Report and Review of Literature. J Thyroid Disord Ther 2013; 2(2): 1−3. 54. Jarvis JF. Lingual Thyroid: a report of three cases and discussion. South African Med J 1969; 43(1): 8−12. 55. Ohnishi H, Sato H, Noda H, Inomata H, Sasa- ki N. Color Doppler Ultrasonography: Diagnosis of Ectopic Thyroid Gland in Patients with Con- genital Hypothyroidism Caused by Thyroid Dys- genesis. J Clin Endocrinol Metab 2003; 88(11): 5145−9. 56. Kobayashi H, Tashita H, Hara H, Hasegawa Y. Utility of Computed Tomography inIidentifying an Ectopic Thyroid in Infants and Pre-school Chil- dren. Endocr J 2005; 52(2): 189−92. 57. Yang Y, Li Q, Qu J, Xiang Y, Pan Y, Liao Z, et al. Ectopic Intratracheal Thyroid. South Med J 2010; 103(5): 467−70. 58. Djemli A, Fillion M, Belgoudi J, Lambert R, Delvin EE, Schneider W, et al. Twenty years later: A reevaluation of the contribution of plasma thyroglobulin to the diagnosis of thyroid dysge- nesis in infants with congenital hypothyroidism. Clin Biochem. 2004;37(9):818−22. 59. Iglesias P, Olmos-García R, Riva B, Díez JJ. Iodine 131 and lingual thyroid. J Clin Endocrinol Metab 2008; 93(11): 4198−9. Nina Cerkvenik, dr. med. Zdravstveni dom Koper, Koper, Slovenija doc. dr. Klemen DovË, dr. med. KliniËni oddelek za endokrinologijo, diabetes in presnovne bolezni, PediatriËna klinika, Univerzitetni kliniËni center Ljubljana, Ljubljana, Slovenija in Medicinska fakulteta, Univerza v Ljubljani, Ljubljana, Slovenija prof. dr. Irena HoËevar Boltežar, dr. med. Klinika za otorinolaringologijo in cervikofacialno kirurgijo, Univerzitetni kliniËni center Ljubljana, Ljubljana in Medicinska fakulteta,Univerza v Ljubljani, Ljubljana, Slovenija doc. dr. Primož Kotnik, dr. med. (kontaktna oseba / contact person) KliniËni oddelek za endokrinologijo, diabetes in presnovne bolezni, PediatriËna klinika, Univerzitetni kliniËni center Ljubljana in Medicinska fakulteta, Univerza v Ljubljani, BohoriËeva ulica 20, 1000 Ljubljana, Slovenija e-naslov: primoz.kotnik@mf.uni-lj.si prispelo / received: 6. 6. 2019 sprejeto / accepted: 2. 7. 2019 Cerkvenik N, DovË K, HoËevar Boltežar I, Kotnik P. EktopiËna šËitnica v otroštvu. Slov Pedia- tr 2020; 27(1): 3−8. https://doi.org/10.38031/ slovpediatr-2020-1-01. Slovenska pediatrija 1/2020.indd 8 01/04/2020 12:30