I-21 Strokovni prispevek/Professional article INVAGINACIJA SLEPIČA KOT POSLEDICA ENDOMETRIOZE APPENDICULAR INVAGINATION DUE TO ENDOMETRIOSIS Vasja Kruh, Saša Hlede Kirurška služba, Splošna bolnišnica »dr. Franca Derganca« Nova Gorica, Ulica Padlih borcev 13, 5290 Šempeter pri Gorici Prispelo 2002-11-11, sprejeto 2003-02-11; ZDRAV VESTN 2003; 72: Supl. I: 21–3 Key words: vermiform appendix; invagination; acute abdo- men; endometriosis Abstract – Background. Invagination of the vermiform ap- pendix is a very rare occurrence. We summarize epidemiolo- gic and etiologic factors, types of classification, symtomato- logy, diagnostic features and treatment. Patients and treatment. The authors present 49-years old fe- male with long-standing abdominal pains, who came in our hospital due to acute exacerbation with sever abdominal pa- in. Because of progressive symptoms and sensitivity in the right-lower abdominal quadrant a diagnostic laparoscopy was performed. An anomaly of cecum and the absence of ap- pendix vermiformis have forced us to proceed with laparo- tomy in McBurnay point. After cecotomy an invaginated gan- grenous appendix was found. The histological examination revealed endometriosis. Conclusions. By presenting this extremely rare pathology we also want to emphasize the important role of diagnostic lapa- roscopy in front of acute abdomen. Ključne besede: slepič; invaginacija; akutni abdomen; en- dometrioza Izvleček – Izhodišča. Invaginacija slepiča je zelo redka bole- zen. Pri nas smo jo srečali prvič. Zanimalo nas je, koliko je opisanih primerov v literaturi, kateri so možni etiološki de- javniki, klasifikacija, simptomatologija, način diagnoze in zdravljenja. Bolniki in zdravljenje. Predstavljena je 49-letna bolnica z več- letnimi težavami v trebuhu, ki je iskala pomoč zaradi 2 dni trajajočih hudih bolečin v trebuhu. Zaradi stopnjevanja te- žav in občutljivosti desnega spodnjega kvadranta trebuha smo se odločili za diagnostično laparoskopijo, ki je pokazala nenavadno spremenjen cekum v predelu slepiča. Z laparoto- mijo v McBurnejevi točki in cekotomijo smo odstranili invagi- nirani gangrenasti slepič. Histološki izvid je dokazal endo- metriozo. Zaključki. Ob prikazu omenjene izjemno redke patologije že- limo tudi poudariti pomen laparoskopije kot pomembno dia- gnostično pomagalo pri ugotavljanju vzrokov akutnega ab- domna. Uvod Invaginacija slepiča je zelo redka bolezen. Prvi opis sega v leto 1858, ko je McKidd (1) opisal invaginacijo slepiča pri 7- letnem dečku. Do leta 1980 je bilo opisanih 160 primerov (2), do danes pa okoli 200 (3). Bolezen prizadene vse starostne skupine, najpogosteje pa se pojavlja v prvih dveh desetletjih. Trikrat pogostejša je pri moških (4). Collins (5) je v študiji 71.000 apendektomij v štiridesetih letih ocenil incidenco intu- suscepcije na 0,01%. Podatki o prevalenci endometrioze sle- piča so različni, povprečno pa le-ta znaša 0,05%. Večina pri- merov invaginacije slepiča je simptomatskih. Prikazujemo pri- mer invaginacije slepiča zaradi endometrioze s klinično sliko ponavljajočih se bolečin v trebuhu in nastopa akutnega ab- domna. Prikaz primera 49-letna gospa z večletnimi občasnimi težavami v trebuhu je prišla v kirurško ambulanto zaradi dva dni trajajočih bolečin v trebuhu s pri- druženo slabostjo in bruhanjem ter nekoliko povišano telesno tempe- raturo (37,4 °C). Na dan pregleda je nastopila menstruacija. Ginekolo- ško je bila redno pregledovana. Vstavljen je imela IUD. Pri kliničnem pregledu je bila prisotna bolečnost trebuha pri globoki palpaciji, ki je bila najbolj izražena v iliocekalnem kotu. V laboratorij- skih preiskavah smo zaznali blago levkocitozo (10.600/mm3) ter mini- malno pospešeno sedimentacijo (24 mm/h), medtem ko je bil CRP ne- gativen. Slikovne preiskave (UZ ter pregledna slika abdomna) niso po- kazale posebnosti. Zaradi nejasne klinične slike in stopnjevanja bolečin ter občutljivosti desnega spodnjega kvadranta trebuha smo se odločili za diagnostično laparoskopijo, ki je pokazala precej stare krvi zlasti v predelu desnih adneksov, ki niso bili videti spremenjeni. Cekum je bil fiksiran, zato smo ga endoskopsko mobilizirali, da bi si prikazali slepič, čeprav se nam je zdelo malo verjetno, da bi lahko bil vzrok za pojav krvi v trebu- hu. Na mestu, kjer je pričakovati slepič, je bila stena cekuma uvlečena, zato smo se odločili za konverzijo v laparotomijo v McBurnejevi točki. Patomorfološke spremembe cekuma so narekovale cekotomijo in re- sekcijo invaginiranega, hemoragično nekrotično spremenjenega sle- piča (sl. 1). Dokončni histološki izvid je potrdil endometriozo z vnetnimi spremem- bami slepiča. Po enotedenski hospitalizaciji je bila bolnica odpuščena brez težav domov. Do kontrole po šestih mesecih je bila povsem brez težav. ZDRAV VESTN 2003; 72: I-21–3 I-22 ZDRAV VESTN 2003; 72: SUPPL I Razpravljanje Številne teorije ponujajo razlago patogeneze invaginacije sle- piča. Wakeley (6) je v ospredje postavil povečano peristalti- ko zaradi prisotnosti različnih dražilnih dejavnikov. Dejavni- ke, ki vodijo do razvoja intususcepcije slepiča, danes delimo na anatomske in patološke (razpredelnica 1) (7, 8). Anatom- ski so stožčasto oblikovan (»fetalen«) cekum, široka baza sle- piča, njegova povečana mobilnost, kratek in tanek mezoapen- diks ter hiperperistaltika. Patološki pa so prisotnost fekalitov ali tujkov, vnetje (tudi endometrioza) in neoplazme. Največ opisanih primerov v literaturi navaja kot osnovni vzrok neo- plazmo (tubularni (9) ali vilozni (10, 11) adenom, karcinoid (12), adenokarcinom (13, 14), endometriozo (15–17), opisan pa je tudi primer invaginacije pri kroničnem (3) in akutnem (18) apendicitisu. Opisanih je več klasifikacij intususcepcije (sl. 2) (7, 19). Globina invaginacije je lahko zelo različna vse do analnega kanala (20). Razpr. 1. V literaturi opisani patogenetski dejavniki pri in- vaginaciji slepiča. PATOGENEZA Anatomski dejavniki Izredno mobilen slepič Fetalni cekum in apendiks (»tunnel-shaped« cekum) Slabo fiksiran in visoki ekum (inkompletna rotacija) Kratek in tanek mezoapendiks Hiperperistaltika Patološki dejavniki Tujki (fekaliti, paraziti) Vnetje (apendicitis, endometrioza, hiperplazija limfatičnih foliklov) Neoplazme (karcinoid, karcinom, mukokela, adenomi) Stanje po apendektomiji (ugreznjen krn, mošnjati šiv) Simptomatika (21) je lahko zelo različna: akutni nastop, ki posnema apendicitis oziroma ileocekalno invaginacijo (pri otrocih); rekurentno intermitentna oblika z bolečino v desnem spodnjem kvadrantu trebuha; akutna ali očitna krvavitev iz spodnjih prebavil; asimptomatska oblika (razpr. 2). Diagno- zo največkrat postavimo medoperativno. Predoperativno je invaginacjo mogoče dokazati z irigografijo ali kolonoskopi- jo. UZ in CT sta manj zanesljiva. Razpr. 2. Najpogostejše oblike pojava bolezni. SIMPTOMATIKA (oblike manifestacije) Akutni nastop, ki posnema apendicitis oziroma ileocekalno invaginacijo Rekurentno-intermitentna oblika z bolečino Akutna in manifestna krvavitev iz spodnjih prebavil Asimptomatska oblika Sl. 1. Medoperativni izgled hemoragično nekrotično spremenjenega slepiča (A, B) ter preparat (C, D). Sl. 2. Forshallova klasifikacija invaginacije slepiča glede na etiološke in morfološke dejavnike. Zdravljenje je kirurško, čeprav so opisani tudi primeri razre- šitve intususcepcije z irigografijo (razpr. 3) (22). Če gre za eno- stavno invaginacijo brez zapletov, je mogoče opraviti reduk- cijo slepiča z manipulacijo cekuma, ki ji sledi tipična apen- dektomija. Če redukcija ne uspe, lahko reseciramo bazo ce- kuma skupaj s slepičem. Možno oziroma priporočljivo (15) je tudi opraviti cekotomijo ter nato enostavno apendektomi- jo. Če gre v osnovi za neoplastično dogajanje, ki po svoji na- ravi zahteva radikalnejši poseg, se izvrši desna hemikolekto- mija (12). Opisani so tudi trije primeri kolonoskopske resek- cije invaginiranega slepiča (23, 24), vendar številni avtorji tak- šen pristop odsvetujejo zaradi nevarnosti perforacije in peri- tonitisa (25). Razpr. 3. Možni načini zdravljenja. ZDRAVLJENJE (kirurško) Redukcija slepiča z manipulacijo cekuma ter tipična apendektomija Pri neuspešni redukciji priporočljiva cekotomija Po potrebi desna hemikolektomija Kolonoskopska resekcija ni priporočljiva I-23 Zaključki S prispevkom smo želeli prikazati zelo redek primer patolo- gije ileocekalnega kota. Z vse pogostejšo uporabo laparosko- pije je lahko izvid zavajujoč. Šele potrpežljivo »iskanje« slepi- ča lahko odkrije spremembo ter omogoči pravočasni ukrep, s katerim se lahko izognemo najhujšemu zapletu z gangreno ali obilno krvavitvijo. Literatura 1. McKidd J. Case of invagination of the cecum and appendix. Edinb Med J 1858; 4: 793–6. 2. Maingot R. Abdominal operations. New York: ACC, 1980: 1470–1. 3. Nyam. An endoscopic diagnosis of appendicular intussusception in chronic appendicitis. Sing Med J 1997; 33. 4. Frasser K. Intussusception of the appendix. Br J Surg 1943; 31: 23–33. 5. Collins DC. 71.000 human appendix specimens. A final report, summari- zing forty years’ study. Am J Proctol 1963; 14: 365–81. 6. Wakeley C. Lancet 1939; 2: 691. 7. Fink VH et al. Intussusception of the appendix. Am J Gastroenterol 1964; 42: 431–41. 8. Lawrence RN. Asymptomatic intussusception of the appendix due to endometriosis. South Med J 1999; 92: 524–5. 9. Shiroko T. A case of tubular adenoma of the appendix with cecal intussus- ception. Jpn J Gastroenterol Surg 2000; 33: 745–9. 10. Ho L et al. Complete invagination of the vermiform appendix with villous adenoma, intussuscepting to the splenic flexure of the colon. Surg 1975; 77: 505–6. 11. Sadahiro S et al. A case of cecocolic intussusception with complete invagi- nation and intussusception of the appendix with villous adenoma. Dis Colon Rectum 1991; 34: 85–8. 12. Larsen SG et al. Invagination of the appendix with carcinoid tumor. Eur J Surg 1999; 165: 993–7. 13. Hameed K. Villous adenoma of the vermiform appendix. Arch Pathol 1966; 81: 465–8. 14. Pettigrew RA. Invasive carcinoma arising in villous adenoma of the appen- dix. Aust N Z J Surg 1980; 50: 627–9. 15. Geerdsen J et al. Invagination of the vermiform appendix. Acta Chir Scand 1976; 142: 417–9. 16. Lauwers GY. Invagination of the vermiform appendix. Gig Dis Sci 1993; 38: 565–8. 17. Panzer S. Intussusception of the appendix due to endometriosis. Am J Gastroenterol 1995; 90: 1892–3. 18. Wong EW. Intussusception secondary to acute appendicitis. http:// www.arrs.org/. 19. McSwain B. Intussusception of the appendix. South Med J 1941; 34: 263– 71. 20. Dunavant D et al. Intussusception of the appendix. Ann Surg 1952; 135: 287. 21. Atkinson GO et al. Intussusception of the appendix in children. Am J Roentgenol 1976; 126: 1164–8. 22. Jehannin B et al. Primary intussusception of the appendix. Chir Pediatr 1980; 21: 349–51. 23. Wirtschafter SK. Endoscopic appendectomy. Gastroinest Endosc 1976; 22: 173–3. 24. Enander LK. Colonoscopic appendectomy. A report of two cases. Acta Chir Scand 1979; 145: 575–6. 25. Fazio RA. Endoscopic removal of an intussuscepted appendix mimicking a polyp: An endoscopic hazard. Am J Gastroenterol 1982; 77: 556–8. KRUH V, HLEDE S. INVAGINACIJA SLEPIČA KOT POSLEDICA ENDOMETRIOZE