Anže Jerman1, Jure Urbančič2, Marko Pokorn3, Aleksandar Aničin4 juvenilni relapsni parotitis Juvenile Recurrent Parotitis iZvleČek KLJUČNE BESEDE: juvenilni relapsni parotitis, obušesna slinavka, sialendoskopija, konzervativno zdravljenje Juvenilni relapsni parotitis prizadene otroke in mladostnike ter se kaže s ponavljajoči- mi in bolečimi epizodami otekanj obušesne žleze slinavke. Vnetja pogosto spontano izzve- nijo do konca pubertete. Pogosta vnetja lahko poškodujejo žlezo in njeno izvodilo, kar povzroča težave v odraslem obdobju. Pri diagnostiki in zdravljenju juvenilnega relaps- nega parotitisa se je v zadnjih letih uveljavila sialendoskopija. Poseg ima malo zapletov, čas bolnišnične oskrbe je kratek, predvsem pa pomembno zmanjša število ponovnih zago- nov bolezni. aBstraCt KEY WORDS: juvenile recurrent parotitis, parotid gland, sialendoscopy, conservative treatment Juvenile recurrent parotitis presents with recurrent and painful swelling of the parotid gland in children and adolescents. Usually, the disease resolves spontaneously by the end of puberty. Frequent recurrent inflammation can damage the gland and the main duct, which presents with problems in adulthood. Sialendoscopy has been used in the diagno- stic work-up and treatment of juvenile recurrent parotitis in recent years. The procedure has few complications, hospitalization is short, and it significantly decreases the recurrence rate. 1 Anže Jerman, dr. med., Splošna bolnišnica Jesenice, Cesta maršala Tita 112, 4270 Jesenice; anze.jerman@gmail.com 2 Asist. Jure Urbančič, dr. med., Klinika za otorinolaringologijo in cervikofacialno kirurgijo, Univerzitetni klinični center Ljubljana, Zaloška 2, 1000 Ljubljana; Katedra za otorinolaringologijo, Medicinska Fakulteta, Univerza v Ljubljani, Zaloška cesta 2, 1000 Ljubljana 3 Doc. dr. Marko Pokorn, dr. med., Pediatrična klinika, Univerzitetni klinični center Ljubljana, Bohoričeva ulica 20, 1000 Ljubljana; Katedra za pediatrijo, Medicinska fakulteta, Univerza v Ljubljani, Bohoričeva ulica 20, 1000 Ljubljana 4 Doc. dr. Aleksandar Aničin, dr. med., Klinika za otorinolaringologijo in cervikofacialno kirurgijo, Univerzitetni klinični center Ljubljana, Zaloška cesta 2, 1000 Ljubljana; Katedra za otorinolaringologijo, Medicinska fakulteta, Univerza v Ljubljani, Zaloška cesta 2, 1000 Ljubljana; aleksandar.anicin@kclj.si 247Med Razgl. 2022; 61 Suppl 2: 247–250 ORL 2022_Mr10_2.qxd 2.9.2022 13:00 Page 247 UvoD Juvenilni relapsni parotitis (JRP) se kaže s ponavljajočimi vnetji ene ali obeh obu- šesnih žlez slinavk pri otrocih in mladost- nikih v pubertetnem obdobju. Ima dvofazno porazdelitev pojavljanja s prvim vrhom med 3. in 6. letom in drugim okoli 10. leta (1). Nekoliko pogosteje prizadene dečke (2). Etiopatogeneza JRP ni popolnoma pojas- njena, se pa v literaturi kot možne vzroke omenja prirojene nepravilnosti glavnega izvodila slinavke, slabo ustno higieno, nepra- vilno okluzijo zob ali selektivno pomanjka- nje imunoglobulina A (3, 4). kliniČna slika JRP se kaže s ponavljajočimi bolečimi ote- klinami obušesne žleze slinavke. Težave nastanejo nenadno, dodatno se lahko poja- vijo še rdečina, splošna oslabelost, pogosto je prisotna tudi povišana telesna tempera- tura. Akutna epizoda traja 3–7 dni (5). Med kliničnim pregledom tipamo oteklino ob kotu spodnje čeljustnice, ob masaži žleze iz izvodila slinavke izteka bistra slina. Diferen- cialno diagnostično lahko pomislimo na mumps, ki je ob cepljenju redek in se ne ponavlja, ponavljajoča se bakterijska vnetja, pri katerih ob masaži žleze iz izvodila pri- teče gnojna vsebina, zaporo izvodila s kam- nom z značilnim enostranskim otekanjem med hranjenjem in Sjögrenov sindrom, ki se kaže s pridruženo suhostjo oči in ust. DiagnoZa Garlavelo in sodelavci so za diagnozo JRP pred kratkim predlagali naslednja vklju- čitvena merila: starost manj kot 16 let, ponavljajoča enostranska ali obojestran- ska otekanja in vsaj dve epizodi otekanja v zadnjih šestih mesecih. Predlagal je tudi naslednja izključitvena merila: obstruktivna lezija v izvodilu slinavke, nepravilna oklu- zija zob, pomanjkanje imunoglobulina A in Sjögrenov sindrom (5). V sklopu diagnostike si lahko pomagamo z različnimi preisko- valnimi metodami. sialografija Sialografija je fluoroskopska preiskovalna metoda za prikaz sistema izvodil žleze sli- navke. Pri preiskavi najprej v izvodilo žleze vbrizgamo kontrastno sredstvo, nato pa z rentgenskimi žarki posnamemo sliko. Pri JRP se prikaže značilen vzorec s številnimi difuznimi pikčastimi mesti, ki predsta- vljajo zastoj kontrasta, tj. cistično razširje- ne terminalne vode, njihove razširitve in zožitve ter pregibe glavnega izvodila obu- šesne slinavke (6). Dobljena slika spominja na »drevo z listi« (angl. tree with leaves) (7). Ultrazvok Med slikovnimi diagnostičnimi metodami najpogosteje uporabljamo UZ-pregled žlez slinavk. UZ pokaže heterogeno strukturo žleze, v kateri so številna, nekaj milimetrov velika, okrogla hipoehogena območja, ki naj- verjetneje predstavljajo cistično razširjene vode (sialektazije) z okoliško limfocitno infiltracijo (8). Poleg tega so lahko prisot- ne še povečane znotrajžlezne bezgavke s posameznimi kalcifikacijami. Tudi med posameznimi zagoni je UZ-struktura žleze spremenjena. UZ ima številne prednosti; je hitra, poceni in dobro dostopna preiskava, preiskovanci pri njej niso izpostavljeni ionizirajočemu sevanju. Njena največja pomanjkljivost je, da je izvid preiskave v veliki meri odvisen od izurjenosti radio- loga, ki preiskavo opravlja. Magnetna resonanca MRI-sialografijo izvajamo redko, saj je za razliko od UZ slabše dostopna, draga in časovno zamudna, pri majhnih otrocih pa je za njeno izvedbo potrebna sedacija. Glavna prednost MRI-sialografije je predvsem dobro razlikovanje intraduktalnih obolenj in obolenj parenhima žleze. sialendoskopija V zadnjih letih za diagnostiko uporabljamo sialendoskopijo (SE), pri kateri s pomočjo sialoendoskopa pregledamo sistem izvodil 248 Anže Jerman, Jure Urbančič, Marko Pokorn, Aleksandar Aničin juvenilni relapsni parotitis ORL 2022_Mr10_2.qxd 2.9.2022 13:00 Page 248 žleze slinavke. SE pokaže izvodila z bledo, avaskularno sluznico, v izvodilih so priso- tni sluz in sluzni čepi, vidimo lahko tudi zožitve in cistične razširitve izvodila. Zapleti pri SE so redki in najpogosteje vključujejo raztrganino stene izvodila (napačna pot; fran. fausse route), oteklino žleze, zožitev izvo- dila, nastanek fistule, vnetje žleze ali pre- hodno parezo priležnih živcev (9). Prednosti SE so odsotnost sevanja, redki zapleti, hkrati pa lahko služi tudi kot terapevtska metoda. ZDravljenje Zdravljenje akutnih zagonov JRP je simp- tomatsko z nesteroidnimi protivnetnimi zdravili, ustrezno hidracijo, spodbujanjem izločanja sline s kislo hrano in masažo prizadete žleze. Uporaba antibiotikov pri zdravljenju JRP je še vedno kontroverzna, saj ni dokazano, da skrajšajo trajanje aku- tnih epizod ali preprečujejo ponovne zago- ne, je pa indicirano antibiotično zdravlje- nje pri bakterijski superinfekciji (5). Pri preprečevanju akutnih zagonov naj bi pomagala tudi medvedov žolč in opnasti grahovec, ki se uporabljata v tradicionalni kitajski medicini (10). Dolgoročni cilj zdra- vljenja je preprečevanje akutnih zagonov in posledične kronične okvare žleze slinavke. sialendoskopija SE se je v zadnjih letih uveljavila kot prva diagnostična in terapevtska metoda v obrav- navi JRP. Poseg je minimalno invaziven in lahko poteka v splošni ali lokalni aneste- ziji. Po ustrezni predoperativni pripravi operater prične s širitvijo papile izvodila obušesne žleze slinavke s postopnim uva- janjem dilatatorjev z naraščajočimi preme- ri. Ko je papila ustrezno razširjena, uvede sia- loendoskop, lumen izvodila pa vzdržuje razprt z nenehnim izpiranjem izvodila z mešanico lokalnega anestetika in fizio- loško raztopino. S sialendoskopom opera- ter pregleda izvodila, razširi zožitve, odstra- ni morebitne čepe, z nenehnim izpiranjem med posegom pa spere sluz in sluzne čepe. Pred koncem posega operater izvodila pre- brizga z deksametazonom. Natančen prin- cip delovanja SE ni znan, najverjetneje pa učinkuje na več ravneh: z dilatatorji in endoskopom mehansko razširimo izvodila in s tem razrešimo prisotne zožitve, med vzdrževanjem razprte svetline izperemo zastalo sluz in sluzne čepe, s končnim pre- brizganjem izvodil s kortikosteroidi pa zmanjšamo lokalno vnetje in omogočimo normalizacijo delovanja prizadete slinavke (11). Zapleti pri SE zaradi JRP so redki, po podatkih v literaturi je najpogostejši zaplet pooperativna oteklina, ki v 24–48 urah po posegu izzveni (12). Kadar pride do poškod- be izvodila, moramo takoj prekiniti z izpi- ranjem, saj lahko pride do širjenja tekočine v parafaringealni prostor in ožanja dihalne poti (13). Pred kratkim objavljena raziska- va uspešnosti SE pri zdravljenju JRP na Kliniki za otorinolaringologijo in cerviko- facialno kirurgijo Univerzitetnega klini- čnega centra Ljubljana je pokazala, da je SE učinkovita diagnostična in terapevtska metoda pri obravnavi bolnikov z JRP ter je pomembno vplivala na zmanjšanje števila akutnih zagonov (14). Poleg SE se je za uspešno v diagnosti- ki in zdravljenju izkazala tudi sialografija, smisel katere je dilatacija izvodila in izpi- ranje sluznih čepov, glavna pomanjkljivost pa izpostavljenost ionizirajočemu sevanju. V preteklosti je bila ena od strategij zdra- vljenja čakanje na konec pubertete in spon- tana regresija bolezni. Kadar smo z zgoraj opisanimi načini zdravljenja neuspešni in gre za pogoste ter hude zagone JRP, je možno še kirurško zdravljenje, ki vodi v uničenje pri- zadete žleze slinavke zaradi podvezave izvodila in odstranitve prizadete žleze (15). ZakljUČek Diagnozo JRP postavimo klinično, in sicer ne prej kot po drugi epizodi otekanja ene ali obeh žlez slinavk pri otroku ali mladostniku. Akutne zagone zdravimo z nesteroidnimi 249Med Razgl. 2022; 61 Suppl 2: ORL 2022_Mr10_2.qxd 2.9.2022 13:00 Page 249 antirevmatiki; kadar je prisotna bakterijska superinfekcija, je smiselno dodati še anti- biotik. Sialendoskopija je diagnostična in terapevtska metoda, s katero pregledamo 250 Anže Jerman, Jure Urbančič, Marko Pokorn, Aleksandar Aničin juvenilni relapsni parotitis sistem izvodil žleze slinavke, speremo zastalo sluz, razširimo zožitve in aplicira- mo protivnetno zdravilo. literatUra 1. Leerdam CM, Martin HCO, Isaacs D. Recurrent parotitis of childhood. J. Paediatr. Child Health. 2005; 41 (12): 631–4. 2. Shacham R, Droma EB, London D, et. al. Long-term experience with endoscopic diagnosis and treatment of juvenile recurrent parotitis. J Oral Maxillofac Surg. 2009; 67 (1): 162–7. 3. Bernkopf E, Colleselli P, Broia V, et. al. Is recurrent parotitis in childhood still an enigma? A pilot experience. Acta Paediatr Int J Paediatr. 2008; 97 (4): 478–82. 4. Fazekas T, Wiesbauer P, Schroth B, et. al. Selective IgA deficiency in children with recurrent parotitis of childhood. Pediatr. Infect. Dis. J. 2005; 24 (5): 461–2. 5. Garavello W, Redaelli M, Galluzzi F, et. al. Juvenile recurrent parotitis: A systematic review of treatment studies. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2018; 112: 151–7. 6. Tucci FM, Roma R, Bianchi A, et. al. Juvenile recurrent parotitis: Diagnostic and therapeutic effectiveness of sialography. Retrospective study on 110 children. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2019; 124: 179–84. 7. Witt RL, Non-neoplastic Salivary Gland Disease. In: Philpott C, Tassone P, Clark M. Bullet Points in ENT. New York: Georg Thieme Verlag; 2014. p. 165–7. 8. Nozaki H, Harasawa A, Hara H, et. al. Ultrasonographic features of recurrent parotitis in childhood. Pediatr Radiol. 1994; 24 (2): 98–100. 9. Aničin A, Urbančič J. Sialendoscopy, a minimally invasive diagnostic and interventional tool in the management of salivary gland diseases. Slov Med J. 2016; 85 (2): 92–8. 10. Ruan WH, Huang ML, He XL, et. al. Effects of Huangqi and bear bile on recurrent parotitis in children: A new clinical approach. J Zhejiang Univ Sci B. 2013; 14 (3): 253–8. 11. Schwarz Y, Bezdjian A, Daniel SJ. Sialendoscopy in treating pediatric salivary gland disorders: A systematic review. Vol. 275, Eur. Arch. Oto-Rhino-L. 2018; 275 (2): 347–56. 12. Berlucchi M, Rampinelli V, Ferrari M, et. al. Sialoendoscopy for treatment of juvenile recurrent parotitis: The Brescia experience. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2018; 105: 163–6. 13. Sugiyama S, Iwai T, Ohashi N, et. al. Airway obstruction caused by pharyngolaryngeal swelling after intraoral removal of a submandibular gland stone. Ther Clin Risk Manag. 2018; 14: 2323–5. 14. Jerman A, Urbančič J, Pokorn M, et. al. Vloga sialendoskopije pri zdravljenju juvenilnega relapsnega parotitisa. Slov Pediatr Rev pediatrov Slov Spec šolske ter Visok Med Slov. 2021; 28 (1): 3–9. 15. Geterud A, Lindvall AM, Nyléan O. Follow-up study of recurrent parotitis in children. Ann Otol Rhinol Laryngol. 1988; 97 (4): 341–6. ORL 2022_Mr10_2.qxd 2.9.2022 13:00 Page 250